【东林笔谈专栏】刘智敏，李祎娉，林宏城，等.1例特殊类型直肠阴道瘘——直肠阴道隔巨大缺损病例报告及文...

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刘智敏，李祎娉，林宏城，等.1例特殊类型直肠阴道瘘——直肠阴道隔巨大缺损病例报告及文献回顾[J].结直肠肛门外科, 2020, 26(5):570-574，579.

1例特殊类型直肠阴道瘘——直肠阴道隔巨大缺损病例报告及文献回顾

刘智敏，李祎娉，林宏城，任东林^△

中山大学附属第六医院肛肠外科  广东广州  510655

△通信作者，E-mail：[e-mail]

直肠阴道瘘（rectovaginal fistula，RVF）是指直肠与阴道之间相互连通的由上皮组织覆盖的病理性通道。该病发病率低，约占肛门直肠周围瘘管性疾病的5%^[1-4]。根据病因、病变位置、累及部位及联合损伤程度的不同，患者表现为不同程度的阴道排气和（或）排粪，可伴脓液排出及性功能障碍，甚至出现炎症引起的全身性症状，严重地影响患者的生活质量。一般情况下直肠阴道瘘无法自愈，大部分需要手术干预。自Steel TH在1860年^[5]报道直肠阴道瘘手术治疗效果至今，已发展出多种外科修补术式治疗本病，但现行指南中仍未有一种手术方式拥有高级别证据，也不能保证手术成功率。对于高位、复杂性直肠阴道瘘来说，手术方式一般推荐经腹修补术或行结肠肛管吻合术、结肠拖出术，但因其病变部位的局部解剖和功能复杂，手术修复难度较大，处理不当会导致反复感染，复发率高^[1]。本文通过报告1例直肠阴道隔巨大缺损患者的治疗过程，为该疾病的临床治疗思路及处理方式提供新的参考。

1 临床资料

患者青年女性，因“发现阴道囊肿3年，术后直肠阴道瘘1年余”就诊，患者自诉3年前经阴道分娩时行阴道侧切缝合术，产后一个半月行常规妇科检查发现阴道囊肿未予处理，一年余前复查发现囊肿较前增大，约4 cm大小，遂于当地医院行“经阴道壁囊肿切除术”，术中当即发现有直肠破损，遂请普外科行直肠修补术。术后当天发现直肠瘘并腹腔感染，出现感染性休克，急诊行乙状结肠单腔造口术。造口半年后患者到另一家医院就诊，拟经腹行直肠阴道瘘修补术，术中探查发现瘘口过大无法修补，直接关腹。出院半年后，患者来我院就诊，以“直肠阴道瘘”收入我科。既往体健，已婚已育，无饮酒吸烟史，对青霉素过敏。

入院体格检查：腹软，下腹部可见陈旧性手术瘢痕，左下腹见乙状结肠造口，未见皮疹、条纹及曲张静脉，无腹部压痛、反跳痛，肠鸣音正常。直肠肛门探查：患者左侧卧位，肛门周围皮肤未见异常，肛门括约肌张力正常，距肛缘约4 cm处可触及直肠前壁缺损，伴触痛，缺损大小约为4 cm×4 cm，未能完全触及缺损上段，直肠后壁黏膜光滑，肠壁软，表面平，无触痛，未扪及结节或隆起样病变，退出指套无染血。双合诊可触及阴道缺损，与直肠相通。

我院辅助检查结果如下。（1）肛管增强MRI提示：直肠—阴道瘘，横截面显示缺损几乎占据整个阴道后壁及直肠前壁，占阴道壁及直肠约1/3周，缺损直径约4 cm，见图1A、图1C；矢状面显示距肛门3.8 cm处直肠前壁见巨大缺损，最宽径约2.4 cm，最长径为5.9 cm，缺损顶端为阴道后穹隆，底端在阴道中部，距阴道口约4.2 cm，与阴道后穹隆及子宫颈下段后上壁相通，见图1B、图1D。（2）腹部CT提示：左下腹乙状结肠造口术后改变，直肠呈残端封闭状态；直肠中段前壁不连续，局部肠腔与阴道相通。（3）术前肠镜检查提示：进镜15 cm见盲端，距肛缘5 cm直肠前壁见疑似瘘口，直肠前方有一巨大缺损，宫颈口凸出至肠腔内，宫颈黏膜充血水肿伴糜烂，表面附着较多分泌物，见图2。（4）直肠肛管测压提示：肛门收缩均匀，肛管括约肌收缩力减弱，直肠黏膜敏感性增加，见图3。

2 治疗过程

2.1 手术方式

麻醉方式采取插管全麻，麻醉满意后取截石位，先行经膀胱输尿管镜放置双侧输尿管临时支架作预防性保护用。接着缝合关闭左下腹造口，取下腹正中绕脐切口（原经腹探查手术切口）进腹腔，探查腹腔见下腹部乙状结肠系膜与回肠系膜粘连，余脏器未见明显异常；探查会阴，用Lonestar拉钩牵拉开阴道口，见阴道后壁巨大缺损，可容纳一拳头大小，缺损上方为阴道后穹窿和宫颈下段后方上壁，下方距离阴道口约4 cm，缺损周围组织质地硬，呈瘢痕挛缩改变。经过充分考虑后，决定执行术前拟定的手术方案——经腹经肛直肠代阴道后壁直肠阴道缺损修补术+直肠后乙状结肠经肛拖出吻合术+乙状结肠造口关闭术。具体手术步骤：（1）经腹完成游离乙状结肠单腔造口，将乙状结肠造口用无菌纱布包裹后置入腹腔，充分游离乙状结肠降结肠内侧及背侧Toldt’s间隙，经左结肠旁沟分离结肠与左侧腹壁，与中间入路会师，向头侧进一步完成脾曲松解游离。（2）辨认盆腔直肠残端，游离直肠后间隙及松解直肠两侧侧方韧带，保留直肠系膜完整以保证其近端血供。（3）见直肠前壁与子宫阴道连接处后方瘢痕僵硬，结合会阴组指引，考虑为直肠阴道缺损最上方。会阴组予阴道充分消毒，辨认阴道瘘口后将直肠反方向经瘘口拖出，将直肠黏膜与阴道瘘口缝合，关闭阴道与直肠远端的通道，完成直肠代部分阴道后壁缺损修补。（4）会阴组牵拉开肛门，用电刀破坏并剥离远端直肠黏膜，减少直肠黏膜分泌肠液，同时腹部组于肛提肌上方直肠后间隙切开直肠后壁，将已游离好的乙状结肠造口远端自直肠后方拖出肛门，将乙状结肠拖出段与肛门做缝合固定。检查明确直肠阴道瘘口已关闭，未见输尿管、肛门括约肌等重要解剖组织损伤，逐层缝合腹壁腹膜、皮下组织及皮肤。手术步骤简要示意图见图4。

2.2 术后管理

患者术后禁食1周，经中心静脉予肠外营养支持、预防感染、消肿镇痛等对症支持治疗，同时注射黄体酮推后月经来潮；会阴部处理包括每日予阴道内填塞藻酸盐湿性敷料换药，使用凡士林纱块包裹拖出段肠管保持浆膜湿润、避免摩擦出血。术后1周逐渐恢复流质饮食，观察拖出乙状结肠血运良好，肠管与肛管粘连紧密，期间拖出段肠管开始排粪，阴道并未出现异常分泌或排气、排粪。出院后继续维持流质饮食并间断口服少量缓泻剂，保持排出稀便软便，减少固便形成，为直肠阴道黏膜缝合生长、直肠后壁与拖出结肠粘连生长提供无压力状态。

2.3 二期手术

患者出院后1个月返院拟行二期手术。术前查体见拖出段肠管活力良好，较一期术后当时轻度回缩，长约4 cm，肠管浆膜及系膜与肛缘粘连紧密，肛周未见瘘管或异常开口。嘱患者收缩肛门，见收缩力正常，收缩持续时间可，指检未及肠管与阴道相通或肠管狭窄；距阴道口4 cm处可见肠黏膜完全覆盖原阴道缺损，肠管黏膜色稍红，阴道黏膜色稍白，黏膜过渡处未见缝线、异常瘘口或缺损，提示黏膜生长紧密完整。术前辅助检查MRI提示：矢状面可见直肠阴道缺损处已被近端直肠黏膜反折下拉后完全覆盖，与阴道下段连接紧密，原直肠阴道缺损已消失，提示直肠阴道缺损已修补成功，直肠阴道间未见异常通道，同时乙状结肠经直肠后壁套入远端直肠，并从直肠肛管处拖出肛门体外，见图5。完善术前准备后，在腰硬联合麻醉下行肛门拖出段肠管切除+肛门成形术，术中探查情况见图6。手术过程：使用超声刀在距肛缘1 cm处切除拖出段肠管，在肠管与肛缘粘连处外0.5 cm行肛周皮肤与肠管全层间断缝合8针（12、3、6、9点及两针之间），3-0倒刺线做连续缝合一周加固，完成肛门成形。

2.4 治疗结果

患者肛门成形后恢复正常饮食，同时口服小麦纤维素颗粒，保持成形软便。肛门外观在术后2周恢复正常，肠管回缩至肛管内，见图7。3个月后患者从起初每日排粪5～8次减少到每日1～3次。术后1个月复查肛管增强MRI提示：覆盖原直肠阴道缺损的直肠黏膜两侧融合完好、无水肿，与阴道下段黏膜的连续性完整，直肠阴道缺损已修补成功，无可疑或潜在瘘管，同时见拖出段结肠已被切除，套入直肠的结肠未见与直肠及阴道相通，直肠与拖出结肠之间粘连可，局部未见积液信号，见图8。肛门功能失禁评分及SF-36生活质量评分正常。术后随访至今，患者未开始性生活，经期月经排出正常。

3 讨论

直肠阴道瘘患者常主诉表现为阴道内粪便排出或间断排气，其他症状还包括化脓、恶臭的阴道分泌物、性交困难、肛周疼痛、阴道刺激感和泌尿生殖道反复感染，部分患者还可伴随大便失禁，往往提示合并肛门括约肌损伤。根据病因不同，RVF产生的原因可分为先天性畸形、创伤（产伤、妇科手术、结直肠肛门手术、暴力、异物等）、炎性肠病（溃疡性结肠炎、克罗恩病）、感染（憩室炎、隐窝脓肿）、肿瘤及盆腔放疗等^[1,6-7]，其中产伤是RVF最常见病因^[2-3,8]，据报道88%的RVF由产伤引起^[6,9]。根据瘘口与直肠、阴道及直肠阴道隔的解剖关系可将RVF分为高、中、低三类：低位瘘是直肠侧瘘口位于或低于齿状线，而阴道侧瘘口位于或低于阴唇系带；高位瘘是阴道侧瘘口位于或高于宫颈平面；中位瘘介于两者之间^[3,9]。Rothenberger等^[1]在1983年提出将RVF分为“单纯”和“复杂”两类，单纯性RVF位于阴道的下部或中部1/3处，直径≤2.5 cm，多由创伤或感染引起；而复杂性RVF位于直肠阴道隔上部，直径>2.5 cm，多继发于炎性肠病、放疗或癌症，以及反复修复失败的瘘管。

由于直肠阴道瘘治疗方案的选择取决于诸多因素，如瘘管的形成时间、大小、位置、病因、症状、局部组织情况、既往手术史以及患者的合并症，常需要妇产科、泌尿外科和结直肠外科等多学科参与。除了详细询问病史了解患者有无产科病史、感染、外伤、炎性肠病、恶性肿瘤、放疗等病因，还需行直肠指检了解括约肌肌力和会阴体宽度，评估肛门括约肌功能；可通过指检及肛门镜直接观察瘘口，如遇到微瘘或高位瘘等难以明确的瘘口，还需借助影像学检查辅助诊断，包括钡灌肠造影（泛影葡胺）或反复多次美蓝棉塞染色试验验证^[1,10]。此外，肛管MRI可评估瘘口位置、肌肉连续性及周围毗邻器官情况，直肠腔内超声（transrectal ultrasound，TRUS）可评估低位瘘口^[11]，肠镜可获取瘘口大小及位置的直观图像及评估有无合并炎性肠病等，全腹CT检查可明确有无肿瘤等病因存在。

明确直肠阴道瘘诊断及评估其瘘口特点后，临床医师需要决定是行保守治疗抑或手术治疗。在直肠阴道瘘的初始评估和治疗中，必须首先了解其病理学特点，例如有无感染、克罗恩病或恶性肿瘤等，在疾病活动期或感染状态时，修补经常失败^[1,3,12-13]。此外还应注重对肛门括约肌功能的评价，肛门功能将影响治疗方式的选择^[6]。对于大部分产伤所致的RVF可先通过保守治疗3～6个月后再进行修复^[1]；在感染急性期时可选择挂线治疗，减轻急性炎性反应、水肿以及感染从而提高修复的成功率^[13]。尽早行肠造口有助于控制感染、提高局部修补成功率^[12]。据报道，直肠阴道瘘患者平均经历至少3次修补手术^[7,14]。手术入路有经肛、经阴道、经会阴、经腹入路^[1]。妇科医师常选择经阴道入路，外科医师则多用经肛入路。经肛门入路的优点是可以直接进入和修复直肠阴道瘘的直肠开口，而直肠瘘是直肠阴道瘘的高压侧。目前手术方法总体来说可归纳为瘘管切除/会阴切开分层缝合法、推移瓣修补法（直肠瓣）、转移组织瓣修补术【股薄肌或球海绵体肌瓣（Martius瓣）转移修补术】、生物材料修复法、脂肪组织移植术、内镜技术以及直肠切除结肠拖出术或结肠肛管吻合术。瘘管切除缝合相对简单，适用于低位单纯RVF的修补，可同时行肛门成形术，但此法仅在原位修补，未充分游离周围组织，若切除范围较大会造成修补的局部组织张力大且血运较差，则复发率较高^[8,12-13]。直肠皮瓣推移术是目前大多数单纯RVF的首选修补术式^[12-13]，但对于瘘口直径>1 cm、克罗恩病及放疗所致RVF的修补成功率不高^[7]。外阴直肠切开术是经会阴将瘘管切开，转变为类似Ⅳ度会阴撕裂伤，再依次缝合直肠黏膜、肛门括约肌、阴道黏膜及会阴皮肤，可治疗伴有肛门括约肌损伤和大便失禁的RVF^[3,6,9]。对克罗恩病及放疗所致RVF，可选Martius瓣转移修补术，成功率约50%，但第二次股薄肌转移皮瓣修补术失败后必须经腹手术修补^[3,14]。直肠切除结肠拖出术或结肠肛管吻合术可用于修补放疗所致或复发性、复杂性直肠阴道瘘。结直肠手术吻合后出现的直肠阴道瘘一般为高位瘘，需经腹手术修补，首要治疗措施是行回肠造口粪便转流以促使急性炎性反应和感染消退^[1,13,15]。

由此可见，每种手术方式有其相应的适应证及选择的特点，结合本例患者，由于医源性损伤（阴道后壁囊肿手术后）出现直肠阴道瘘，其病情有以下特殊性决定了无法参考以上的手术方式作修补：（1）瘘口巨大（纵径近6 cm，横径2.4 cm），可容三指顺利通过，远大于2.5 cm，定义为复杂性直肠阴道瘘；由于缺损过大，难以用直接缝合的方式修补，且采用直接缝合阴道侧及直肠侧均难以避免缝合张力大，创面无法顺利愈合，最终导致修补失败。（2）瘘口所在位置跨越两个水平，同时属中位及高位直肠阴道瘘；单独采用其中一个水平位置的直肠阴道瘘修补方式均无法达到理想效果。若使用高位直肠阴道瘘的手术方式，如阴道侧及直肠侧分别缝合，中间填充自体（如网膜组织）或生物材料（如补片），无法规避缝合张力问题；若采取中/低位瘘的处理方式，如直肠黏膜瓣推移或其他肌肉组织填充，也难以在会阴区/直肠侧，完成血供完整并宽大的组织瓣的游离。（3）瘘口周围已形成炎性瘢痕，血供较差，结合患者病史（出现直肠阴道瘘后合并感染性休克）及外院两次经腹手术情况（直肠子宫陷凹瘢痕增生，局部明显增厚），可判断患者既往出现严重感染及炎性反应，恢复期组织呈病理性愈合，瘢痕挛缩，最后瘘口逐渐增大。因此缺损处的瘘口与放疗后损伤组织类似，均为与周围粘连紧密、质地硬而脆、血供差、无生长愈合能力的组织，若采用常规缝合修补方式，既无法使瘘口愈合，又增加手术创伤^[1]。

以上3点情况使本例患者无法使用常规的手术方式进行手术，经肛、经会阴局部修补手术满足不了缝合的条件、张力的要求及巨大组织瓣填充的要求；而经腹手术难度巨大，患者已有一次经腹修补失败手术史，存在腹腔粘连，组织间隙难以分离，且和经肛、经会阴手术同样无法解决缝合及张力的问题。术前经联合妇产科、盆底外科及结直肠肛门外科等多学科讨论，制定出全新的手术方式——经腹经肛直肠代阴道后壁直肠阴道缺损修补术+直肠后乙状结肠经肛拖出吻合术+乙状结肠造口关闭术。该手术方式具有以下优势：（1）传统、单一的直肠阴道瘘手术入路难以满足修补如此大缺损的需求，故联合入路的优势在本例病例中得到充分体现，经腹入路可以很好地完成直肠阴道隔的探查，可以充分游离近端直肠和直肠骶骨间隙，经阴道入路可轻松完成直肠代阴道后壁的缝合，经肛入路能直视下完成远端直肠黏膜剥离以及乙状结肠经直肠后拖出术。（2）阴道瘘直接修补需满足充分的游离，无张力的缝合，丰富的血供等要求，本例患者瘘口处严重瘢痕增生，预示其组织血供差，局部生长条件欠佳，直接修补失败率高。组织瓣（直肠）修补后壁能一并解决以上要求，同时避免直接缝合带来后续问题，如阴道瘢痕、阴道腔缩窄，影响患者后续性生活及生育等功能。（3）高位直肠阴道瘘修补手术在完成直肠和阴道修补后，往往推荐使用自体组织（如大网膜）作为隔开直肠和阴道之间的填充物，本病例使用直肠作为阴道修补组织，既能完成巨大缺损的无张力缝合，又能作为自体组织达到较好的组织相容性，从而保证了修补的成功率。（4）患者术前表达了对关闭乙状结肠单腔造口的强烈意愿，目前尚未有明确证据证实保护性造口可提高直肠阴道瘘修补手术的成功率^[4]，故寻找一种能一期同时解决造口还纳和直肠阴道瘘修补的手术方式具有个体化治疗的临床意义。（5）没有吻合口就不会有吻合口漏：本术式不存在肠道的吻合，将结肠经直肠后壁拖出于肛门外固定，作为改良Bacon术的一种变异术式，既能保证患者完好的肛门收缩功能，又能规避低位结肠肛管吻合术式带来的吻合口漏问题，是保证阴道瘘修补成功的关键要素。

直肠阴道瘘是结直肠肛门外科、妇产科医师的噩梦，一直是临床治疗上的难题。尽管近年来手术方式不断革新，但目前外科治疗方式仍过度依赖于手术医师自身的临床经验和技术，并且需要根据患者的瘘管特点和病因来制定个体化的治疗方案，本病例所采用的手术方式在既往的文献中未见同样或类似的报道，属创新性手术方式。由于直肠阴道瘘的发病率低，目前仍缺少针对该病的前瞻性研究、多中心队列研究，治疗效果受限于各个临床医师的经验及手术技巧，尚无高级别证据的标准治疗方案。本病例经过术后半年的随访，已证实患者肛门功能完好、无复发，患者更远期的生活质量及排粪情况将继续进行跟踪随访。

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